ჰემოპოეზური ღეროვანი უჯრედების ტრანსპლანტაცია (HSCT) ან გენური თერაპია SCID-ის მკურნალობის საბოლოო საშუალებას წარმოადგენს.[8]Buckley RH. Molecular defects in human severe combined immunodeficiency and approaches to immune reconstitution. Ann Rev Immunol. 2004:22:625-55.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/15032591?tool=bestpractice.com
[46]Filipovich A. Hematopoietic cell transplantation for correction of primary immunodeficiencies. Bone Marrow Transplant. 2008 Aug;42 Suppl 1:S49-52.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/18724301?tool=bestpractice.com
[47]Farinelli G, Capo V, Scaramuzza S, et al. Lentiviral vectors for the treatment of primary immunodeficiencies. J Inherit Metab Dis. 2014 Jul;37(4):525-33.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/24619149?tool=bestpractice.com
ძირითად თერაპიას წარმოადგენს HSCT; გენური თერაპია განვითარებად ტექნოლოგიაა.
ენზიმის ჩანაცვლებითი თერაპია გამოიყენება ადენოზინ დეამინაზას ნაკლებობით მიმდინარე SCID-ის დროს.
ადრეულ სტადიაზე დიაგნოსტირება სასიცოცხლო მნიშვნელობისაა, რადგან ინფექციების განვითარებამდე დროული მკურნალობა მნიშვნელოვნად აუმჯობესებს საბოლოო გამოსავალს.[8]Buckley RH. Molecular defects in human severe combined immunodeficiency and approaches to immune reconstitution. Ann Rev Immunol. 2004:22:625-55.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/15032591?tool=bestpractice.com
[23]Fischer A. Severe combined immunodeficiencies (SCID). Clin Exp Immunol. 2000 Nov;122(2):143-9.
https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC1905779
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/11091267?tool=bestpractice.com
[24]Dvorak CC, Cowan MJ. Hematopoietic stem cell transplantation for primary immune deficiency disease. Bone Marrow Transplant. 2008 Jan;41(2):119-26.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/17968328?tool=bestpractice.com
დამხმარე ზომები განმკურნებელ თერაპიამდე
იმ პაციენტების მართვა, ვისაც დაუდგინდა მძიმე კომბინირებული იმუნოდეფიციტის დიაგნოზი წარმატებულ განმკურნებელ თერაპიამდე (ჰემატოპოიეზური ღეროვანი უჯრედების ტრანსპლანტაცია ან გენური თერაპია), მოიცავს ზომებს, რომელიც ამცირებს ინფექციების რისკს, სანამ არ იქნება იმუნოკომპეტენტურობის მტკიცებულება:[4]Bonilla FA, Khan DA, Ballas ZK, et al. Practice parameter for the diagnosis and management of primary immunodeficiency. J Allergy Clin Immunol. 2015 Nov;136(5):1186-205.e1-78.
http://www.jacionline.org/article/S0091-6749(15)00883-0/fulltext
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/26371839?tool=bestpractice.com
[21]Heimall J, Buckley RH, Puck J, et al. Recommendations for screening and management of late effects in patients with severe combined immunodeficiency after allogenic hematopoietic cell transplantation: a consensus statement from the second pediatric blood and marrow transplant consortium international conference on late effects after pediatric HCT. Biol Blood Marrow Transplant. 2017 Aug;23(8):1229-40.
https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC6015789
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/28479164?tool=bestpractice.com
[48]Bakare N, Menschik D, Tiernan R, et al. Severe combined immunodeficiency (SCID) and rotavirus vaccination: reports to the Vaccine Adverse Events Reporting System (VAERS). Vaccine. 2010 Sep 14;28(40):6609-12.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/20674876?tool=bestpractice.com
ავადმყოფი ბავშვებისა და მოზრდილებისგან იზოლაცია (ჰოსპიტალიზაცია არ არის საჭირო)
ადუღებული, გაფილტრული წყლის გამოყენება ფორმულის საკვების მოსამზადებლად
იმუნოგლობულინის დამატება (ასევე შეიძლება საჭირო გახდეს ჰემატოპოიეზური ღეროვანი უჯრედების ტრანსპლანტაციის შემდეგ მუდმივი ჰუმორული იმუნური დეფიციტის დროს)
ანტიბაქტერიული პროფილაქტიკა
სოკოს საწინააღმდეგო პროფილაქტიკა
ანტივირუსული პროფილაქტიკა
ცოცხალი შესუსტებული ვირუსული ვაქცინების გამოყენებისგან თავის არიდება
თუ ნაჩვენებია სისხლის პროდუქტები, დასხივებული სისხლის პროდუქტების გამოყენება, რომელიც დაცლილია ლეიკოციტებისგან და არის ციტომეგალოვირუსზე უარყოფითი
ძუძუთი კვების შეწყვეტა, თუ არ არსებობს მტკიცებულება, რომ დედა ციტომეგალოვირუსზე უარყოფითია.
HSCT
ჯამური გადარჩენის მაჩვენებელი დაახლოებით 95%-ია პაციენტებში, რომელთაც SCID-ის სამკურნალოდ სიცოცხლის პირველ 3.5 თვეში ჩაუტარდათ HSCT.[8]Buckley RH. Molecular defects in human severe combined immunodeficiency and approaches to immune reconstitution. Ann Rev Immunol. 2004:22:625-55.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/15032591?tool=bestpractice.com
[10]Pai SY, Logan BR, Griffith LM, et al. Transplantation outcomes for severe combined immunodeficiency, 2000-2009. N Engl J Med. 2014 Jul 31;371(5):434-46.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC4183064
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/25075835?tool=bestpractice.com
ღეროვანი უჯრედების ტრანსპლანტაცია უმჯობესია მსგავსი ადამიანის ლეიკოციტური ანტიგენის (HLA) მქონე დისგან ან ძმისგან მოხდეს, რადგან ჩატარებული კვლევებიდან გამომდინარე ასეთ შემთხვევებში იმუნური რეკონსტრუქცია და ზოგად გამოსავალი უკეთესია, შეუსაბამო დონორისგან გადანერგვისგან განსხვავებით.[10]Pai SY, Logan BR, Griffith LM, et al. Transplantation outcomes for severe combined immunodeficiency, 2000-2009. N Engl J Med. 2014 Jul 31;371(5):434-46.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC4183064
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/25075835?tool=bestpractice.com
[24]Dvorak CC, Cowan MJ. Hematopoietic stem cell transplantation for primary immune deficiency disease. Bone Marrow Transplant. 2008 Jan;41(2):119-26.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/17968328?tool=bestpractice.com
[49]Griffith LM, Cowan MJ, Kohn DB, et al. Allogeneic hematopoietic cell transplantation for primary immune deficiency diseases: current status and critical needs. J Allergy Clin Immunol. 2008 Dec;122(6):1087-96.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/18992926?tool=bestpractice.com
[50]Grunebaum E, Mazzolari E, Porta F, et al. Bone marrow transplantation for severe combined immune deficiency. JAMA. 2006 Feb 1;295(5):508-18.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/16449616?tool=bestpractice.com
ხუთწლიანი სიცოცხლის ხანგრძლივობის მაჩვენებელი ყველაზე მაღალია იმ პაციენტებში, რომლებსაც გაუკეთდათ ტრანსპლანტაცია და/ძმის სრულად თავსებადი დონორისგან (97%); იგივე მაჩვენებელი იმ პაციენტებში, რომელთაც გაუკეთდათ ტრანსპლანტაცია არანათესავი დონორისგან 58%-დან 79%-ს შეადგენს (დამოკიდებულია დონორზე და T უჯრედების დეპლეციაზე).[10]Pai SY, Logan BR, Griffith LM, et al. Transplantation outcomes for severe combined immunodeficiency, 2000-2009. N Engl J Med. 2014 Jul 31;371(5):434-46.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC4183064
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/25075835?tool=bestpractice.com
სამწუხაროდ, SCID-ის მქონე პაციენტებში HSCT-ის სტანდარტული პროტოკოლი არ არსებობს, ამიტომ ყველა ინდივიდუალური შემთხვევა მულტიცენტრულ კოლაბორაციულ კვლევებს საჭიროებს ოპტიმალური მკურნალობისა და მიდგომის დასადგენად.[49]Griffith LM, Cowan MJ, Kohn DB, et al. Allogeneic hematopoietic cell transplantation for primary immune deficiency diseases: current status and critical needs. J Allergy Clin Immunol. 2008 Dec;122(6):1087-96.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/18992926?tool=bestpractice.com
[51]Griffith LM, Cowan MJ, Notarangelo LD, et al. Primary immune deficiency treatment consortium (PIDTC) report. J Allergy Clin Immunol. 2014 Feb;133(2):335-47.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC3960312
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/24139498?tool=bestpractice.com
ენზიმების ჩანაცვლებითი თერაპია
ადენოზინ დეამინაზას დეფიციტით მიმდინარე SCID-ის დროს შეიძლება გაკეთდეს ენზიმის ჩანაცვლებითი მკურნალობა პეგილირებული ადენოზინ დეამინაზით (PEG-ADA).[52]Kohn DB, Hershfield MS, Puck JM, et al. Consensus approach for the management of severe combined immune deficiency caused by adenosine deaminase deficiency. J Allergy Clin Immunol. 2019 Mar;143(3):852-63.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/30194989?tool=bestpractice.com
თუმცა, ეს არ არის საბოლოო მკურნალობა და დროებით ღონისძიებას წარმოადგენს საბოლოო მკურნალობის (მაგ. HSCT) ჩატარებამდე.[12]Gaspar HB, Aiuti A, Porta F, et al. How I treat ADA deficiency. Blood. 2009 Oct 22;114(17):3524-32.
https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC2766674
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/19638621?tool=bestpractice.com
[52]Kohn DB, Hershfield MS, Puck JM, et al. Consensus approach for the management of severe combined immune deficiency caused by adenosine deaminase deficiency. J Allergy Clin Immunol. 2019 Mar;143(3):852-63.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/30194989?tool=bestpractice.com
PEG-ADA მკურნალობა ამცირებს ლიმფოტოქსიკური მეტაბოლიტების რაოდენობას (ადენოზინი და დეოქსიადენოზინი) და აღადგენს ენზიმის აქტივობას.[53]Chan B, Wara D, Bastian J, et al. Long-term efficacy of enzyme replacement therapy for adenosine deaminase (ADA)-deficient severe combined immunodeficiency (SCID). Clin Immunol. 2005 Nov;117(2):133-43.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/16112907?tool=bestpractice.com
PEG-ADA ხელმისაწვდომია ელაპეგადემაზას, რეკომბინანტური ადენოზინ დეამინაზას სახით, რომელიც ეფუძნება ხარის ამინომჟავების თანმიმდევრობას და კონიუგირებულია მონომეთოქსიპოლიეთილენ გლიკოლამდე. იგი დამტკიცებულია ადენოზინ დეამინაზას ნაკლებობით მიმდინარე SCID-ის დროს.
PEG-ADA-თი მკურნალობის გრძელვადიანი გამოსავალი პროსპექტიულად შესწავლილი არ არის, თუმცა იმუნიტეტის აღდგენა, როგორც ჩანს, განსხვავებულია.[54]Booth C, Gaspar HB. Pegademase bovine (PEG-ADA) for the treatment of infants and children with severe combined immunodeficiency (SCID). Biologics. 2009;3:349-58.
https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC2726071
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/19707420?tool=bestpractice.com
ევროპის კოჰორტაში იმუნოგლობულინის ხანგრძლივი ჩანაცვლებითი მკურნალობა საჭირო გახდა PEG-ADA-თი ერთი წლის განმავლობაში ნამკურნალები პაციენტების 40%-ში, ხოლო იმ პაციენტებში, რომლებიც იღებდნენ მხოლოდ PEG-ADA-ს (HSCT-ის გარეშე), გადარჩენის ჯამურმა მაჩვენებელმა შეადგინა 85%.[55]Booth C, Hershfield M, Notarangelo L, et al. Management options for adenosine deaminase deficiency; proceedings of the EBMT satellite workshop (Hamburg, March 2006). Clin Immunol. 2007 May;123(2):139-47.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/17300989?tool=bestpractice.com
პაციენტებს, რომლებიც ADA-დეფიციტური SCID-ის გამო იღებდნენ ენზიმის ჩანაცვლებით მკურნალობას, თანდათანობით უმცირდებოდათ T უჯრედების, B უჯრედების და ბუნებრივი ქილერების რაოდენობა სუბ-ოპტიმალური პროლიფერაციული რეაქციით.[53]Chan B, Wara D, Bastian J, et al. Long-term efficacy of enzyme replacement therapy for adenosine deaminase (ADA)-deficient severe combined immunodeficiency (SCID). Clin Immunol. 2005 Nov;117(2):133-43.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/16112907?tool=bestpractice.com