Quando houver suspeita de síndrome de Alport, uma avaliação clínica e familiar completa, associada ao exame patológico ou molecular (dependendo da disponibilidade local), costuma ser usada para estabelecer o diagnóstico.[22]Savige J, Gregory M, Gross O, et al. Expert guidelines for the management of Alport syndrome and thin basement membrane nephropathy. J Am Soc Nephrol. 2013 Feb;24(3):364-75.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/23349312?tool=bestpractice.com
O teste genético direto é recomendado se os pacientes apresentarem dois ou mais critérios de diagnóstico para síndrome de Alport.[21]Savige J, Ariani F, Mari F, et al. Expert consensus guidelines for the genetic diagnosis of Alport syndrome. Pediatr Nephrol. 2019 Jul;34(7):1175-89.
https://orbi.uliege.be/handle/2268/235913
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/29987460?tool=bestpractice.com
[23]Hanson H, Storey H, Pagan J, et al. The value of clinical criteria in identifying patients with X-linked Alport syndrome. Clin J Am Soc Nephrol. 2011 Jan;6(1):198-203.
https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC3022243
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/20884774?tool=bestpractice.com
[24]Flinter FA, Cameron JS, Chantler C, et al. Genetics of classic Alport's syndrome. Lancet. 1988 Oct 29;2(8618):1005-7.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/2902439?tool=bestpractice.com
O exame molecular direcionado (por exemplo, detecção de uma deleção de gene contígua de COL4A5/6) pode ser usado quando os sintomas e sinais sugerem um diagnóstico de síndrome de Alport com leiomiomatose difusa.
Avaliação clínica
O diagnóstico deverá ser considerado em qualquer criança ou adulto (homem ou mulher) que apresentar características compatíveis com o diagnóstico de síndrome de Alport. Elas incluem hematúria, proteinúria, surdez, hipertensão e insuficiência renal. Os sintomas podem ser vagos e estar relacionados somente ao desenvolvimento de insuficiência renal como fadiga, dispneia, edema periférico, restrição de crescimento, hipertensão e sinais e sintomas de acidose. Se a doença renal estiver associada à surdez, haverá alta suspeita do diagnóstico, especialmente em homens. Deve-se sempre procurar uma história familiar dessas características e oferecer o rastreamento de hematúria aos parentes de primeiro grau, especialmente aos pais, pois isso pode identificar doença familiar. Os pacientes devem ser examinados quanto à perda auditiva neurossensorial de alta frequência e lenticone (elevação da cápsula do cristalino e do córtex subjacente)/retinopatia mesmo na ausência dos sintomas.[2]Jacobs K, Meire FM. Lenticonus. Bull Soc Belge Ophtalmol. 2000;(277):65-70.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/11126676?tool=bestpractice.com
[3]Kashtan C. Multidisciplinary management of Alport syndrome: current perspectives. J Multidiscip Healthc. 2021 May 21:14:1169-80.
https://www.dovepress.com/multidisciplinary-management-of-alport-syndrome-current-perspectives-peer-reviewed-fulltext-article-JMDH
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/34045864?tool=bestpractice.com
A presença de retinopatia central característica, presente em 40% a 70% dos homens, deve ser patognomônica da doença.[4]Jais JP, Knebelmann B, Giatras I, et al. X-linked Alport syndrome: natural history in 195 families and genotype-phenotype correlations in males. J Am Soc Nephrol. 2000 Apr;11(4):649-57.
https://journals.lww.com/jasn/fulltext/2000/04000/x_linked_alport_syndrome__natural_history_in_195.7.aspx
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/10752524?tool=bestpractice.com
[25]Perrin D, Jungers P, Grunfeld JP, et al. Perimacular changes in Alport's syndrome. Clin Nephrol. 1980 Apr;13(4):163-7.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/7379367?tool=bestpractice.com
Os seguintes critérios históricos e sintomáticos sugerem fortes evidências clínicas para o diagnóstico da síndrome de Alport clássica.[24]Flinter FA, Cameron JS, Chantler C, et al. Genetics of classic Alport's syndrome. Lancet. 1988 Oct 29;2(8618):1005-7.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/2902439?tool=bestpractice.com
[26]Savige J, Storey H, Watson E, et al. Consensus statement on standards and guidelines for the molecular diagnostics of Alport syndrome: refining the ACMG criteria. Eur J Hum Genet. 2021 Aug;29(8):1186-97.
https://www.nature.com/articles/s41431-021-00858-1
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/33854215?tool=bestpractice.com
Hematúria com ou sem progressão para doença renal crônica, juntamente com história familiar de hematúria ou insuficiência renal
Proteinúria
Perda auditiva neurossensorial progressiva
Alterações oculares características (lenticone anterior [elevação da cápsula do cristalino e do córtex subjacente]/maculopatia).[2]Jacobs K, Meire FM. Lenticonus. Bull Soc Belge Ophtalmol. 2000;(277):65-70.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/11126676?tool=bestpractice.com
[3]Kashtan C. Multidisciplinary management of Alport syndrome: current perspectives. J Multidiscip Healthc. 2021 May 21:14:1169-80.
https://www.dovepress.com/multidisciplinary-management-of-alport-syndrome-current-perspectives-peer-reviewed-fulltext-article-JMDH
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/34045864?tool=bestpractice.com
As cataratas podem ser um sintoma manifesto.[15]Van Loo A, Vanholder R, Buytaert I, et al. Alport syndrome and diffuse leiomyomatosis with major morbid events presenting at adult age. Nephrol Dial Transplant. 1997 Apr;12(4):776-80.
https://academic.oup.com/ndt/article/12/4/776/1813896?login=false
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/9141011?tool=bestpractice.com
Alterações ultraestruturais típicas na membrana basal glomerular
Grandes estudos de base familiar da síndrome de Alport ligada ao cromossomo X, a forma mais comum, mostram que, nos pacientes do sexo masculino, o quadro clínico (cerca de 80%) mais comum é hematúria microscópica ou macroscópica com ou sem proteinúria.[4]Jais JP, Knebelmann B, Giatras I, et al. X-linked Alport syndrome: natural history in 195 families and genotype-phenotype correlations in males. J Am Soc Nephrol. 2000 Apr;11(4):649-57.
https://journals.lww.com/jasn/fulltext/2000/04000/x_linked_alport_syndrome__natural_history_in_195.7.aspx
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/10752524?tool=bestpractice.com
Outras apresentações incluem proteinúria, surdez, doença renal crônica e hipertensão.
A hematúria macroscópica ocorre em cerca de 60% dos pacientes.
A proteinúria acaba sendo encontrada na maioria dos pacientes (>95%).
A perda auditiva está presente em cerca de 80% dos pacientes, e os sinais visuais em cerca de 35%.
Anormalidades aórticas também têm sido raramente descritas em homens afetados e podem ser encontradas com ecocardiografia.[27]Kashtan CE, Segal Y, Flinter F, et al. Aortic abnormalities in males with Alport syndrome. Nephrol Dial Transplant. 2010 Nov;25(11):3554-60.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/20494893?tool=bestpractice.com
Em mulheres com síndrome de Alport ligada ao cromossomo X, mais de 95% terão hematúria microscópica, e 75% desenvolverão proteinúria.[7]Jais JP, Knebelmann B, Giatras I, et al. X-linked Alport syndrome: natural history and genotype-phenotype correlations in girls and women belonging to 195 families: a "European Community Alport syndrome Concerted Action" study. J Am Soc Nephrol. 2003 Oct;14(10):2603-10.
https://journals.lww.com/jasn/fulltext/2003/10000/x_linked_alport_syndrome__natural_history_and.21.aspx
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/14514738?tool=bestpractice.com
Aproximadamente 30% terão algum comprometimento auditivo, e 15% terão sinais visuais.
A doença renal crônica se desenvolverá em 12% antes dos 40 anos de idade, o que está correlacionado à presença de proteinúria e surdez. Entre 15% e 30% das mulheres podem desenvolver insuficiência renal aos 60 anos, mas são necessários estudos adicionais para verificar isso devido ao provável viés de apuração em estudos iniciais.[28]Savige J, Colville D, Rheault M, et al. Alport syndrome in women and girls. Clin J Am Soc Nephrol. 2016 Sep 7;11(9):1713-20.
https://journals.lww.com/cjasn/fulltext/2016/09000/alport_syndrome_in_women_and_girls.25.aspx
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/27287265?tool=bestpractice.com
Síndrome nefrótica resistente a esteroides, glomeruloesclerose focal e segmentar, glomerulonefrite familiar por IgA e insuficiência renal em estágio terminal de causa desconhecida também foram associadas a variantes em COL4A3, COL4A4 e COL4A5 e são, portanto, consideradas uma extensão do fenótipo clássico de Alport.[26]Savige J, Storey H, Watson E, et al. Consensus statement on standards and guidelines for the molecular diagnostics of Alport syndrome: refining the ACMG criteria. Eur J Hum Genet. 2021 Aug;29(8):1186-97.
https://www.nature.com/articles/s41431-021-00858-1
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/33854215?tool=bestpractice.com
Outros sinais e sintomas raros associados à síndrome de Alport são dificuldade de aprendizagem, disfagia (causada por leiomiomas esofágicos), hábito intestinal alterado (leiomiomatose difusa da parede intestinal) e tosse ou bronquite recorrente (causada por leiomiomas brônquicos).[13]Zhou J, Mochizuki T, Smeets H, et al. Deletion of the paired alpha 5(IV) and alpha 6(IV) collagen genes in inherited smooth muscle tumors. Science. 1993 Aug 27;261(5125):1167-1169.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/8356449?tool=bestpractice.com
[14]Guillem P, Delcambre F, Cohen-Solal L, et al. Diffuse esophageal leiomyomatosis with perirectal involvement mimicking Hirschsprung disease. Gastroenterology. 2001 Jan;120(1):216-20.
https://www.doi.org/10.1053/gast.2001.20883
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/11208731?tool=bestpractice.com
Audiometria e oftalmoscopia são recomendadas em todos os pacientes com suspeita de síndrome de Alport para dar suporte ao diagnóstico e orientar o manejo de complicações específicas, como perda auditiva e acuidade visual.
Consulte Avaliação da perda auditiva.
Teste genético molecular
Se, após uma avaliação clínica e familiar completa, houver uma forte suspeita clínica de síndrome de Alport, o diagnóstico molecular poderá ser inicialmente oferecido pelo sequenciamento direcionado de última geração, que poderá confirmar o modo de hereditariedade (consulte Etiologia).[16]Savige J, Lipska-Zietkiewicz BS, Watson E, et al. Guidelines for genetic testing and management of Alport syndrome. Clin J Am Soc Nephrol. 2022 Jan;17(1):143-54.
https://journals.lww.com/cjasn/fulltext/2022/01000/guidelines_for_genetic_testing_and_management_of.24.aspx
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/34930753?tool=bestpractice.com
[21]Savige J, Ariani F, Mari F, et al. Expert consensus guidelines for the genetic diagnosis of Alport syndrome. Pediatr Nephrol. 2019 Jul;34(7):1175-89.
https://orbi.uliege.be/handle/2268/235913
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/29987460?tool=bestpractice.com
[22]Savige J, Gregory M, Gross O, et al. Expert guidelines for the management of Alport syndrome and thin basement membrane nephropathy. J Am Soc Nephrol. 2013 Feb;24(3):364-75.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/23349312?tool=bestpractice.com
[29]Kashtan CE, Gross O. Clinical practice recommendations for the diagnosis and management of Alport syndrome in children, adolescents, and young adults - an update for 2020. Pediatr Nephrol. 2021 Mar;36(3):711-9.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/33159213?tool=bestpractice.com
Ele pode ser usado para prever o fenótipo e ajudar a oferecer o diagnóstico genético pré-implantacional e pré-natal. O aconselhamento genético deve ser procurado antes do exame. Na Europa, o teste genético para confirmar o diagnóstico é indicado em vez da biópsia renal; entretanto, em países com maior custo ou menor disponibilidade, a biópsia renal pode ser preferencial.[26]Savige J, Storey H, Watson E, et al. Consensus statement on standards and guidelines for the molecular diagnostics of Alport syndrome: refining the ACMG criteria. Eur J Hum Genet. 2021 Aug;29(8):1186-97.
https://www.nature.com/articles/s41431-021-00858-1
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/33854215?tool=bestpractice.com
[29]Kashtan CE, Gross O. Clinical practice recommendations for the diagnosis and management of Alport syndrome in children, adolescents, and young adults - an update for 2020. Pediatr Nephrol. 2021 Mar;36(3):711-9.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/33159213?tool=bestpractice.com
A taxa atual de detecção de mutação em COL4A5 é alta quando estratégias de rastreamento de deleção e sequenciamento direto são usadas em pacientes que satisfazem dois ou mais critérios de diagnóstico (consulte Critérios de diagnóstico).[23]Hanson H, Storey H, Pagan J, et al. The value of clinical criteria in identifying patients with X-linked Alport syndrome. Clin J Am Soc Nephrol. 2011 Jan;6(1):198-203.
https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC3022243
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/20884774?tool=bestpractice.com
[30]Martin P, Heiskari N, Zhou J, et al. High mutation detection rate in the COL4A5 collagen gene in suspected Alport syndrome using PCR and direct DNA sequencing. J Am Soc Nephrol. 1998 Dec;9(12):2291-301.
http://jasn.asnjournals.org/content/9/12/2291.full.pdf+html
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/9848783?tool=bestpractice.com
[31]Hertz JM, Thomassen M, Storey H, et al. Clinical utility gene card for: Alport syndrome. Eur J Hum Genet. 2012 Jun;20(6):ejhg.2011.237.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/22166944?tool=bestpractice.com
Muitos laboratórios de teste genético depositam variantes de COL4A3, COL4A4 e COL4A5 em um banco de dados totalmente curado e padronizado com o objetivo de melhorar a precisão do teste genético e a predição do fenótipo.[32]Savige J, Ars E, Cotton RG, et al; The International Alport Mutation Consortium. DNA variant databases improve test accuracy and phenotype prediction in Alport syndrome. Pediatr Nephrol. 2014 Jun;29(6):971-77.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/23720012?tool=bestpractice.com
cDNA também pode ser testado e obtido em amostras da raiz do cabelo e da biópsia de pele.[33]Tazon-Vega B, Ars E, Burset M, et al. Genetic testing for X-linked Alport syndrome by direct sequencing of COL4A5 cDNA from hair root RNA samples. Am J Kidney Dis. 2007 Aug;50(2):257.e1-e14.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/17660027?tool=bestpractice.com
O teste pode confirmar a ligação com COL4A5 na síndrome de Alport ligada ao cromossomo X ou COL4A3/4 na síndrome de Alport autossômica.
Os testes genéticos também podem ajudar no estabelecimento de um diagnóstico quando os pacientes apresentam achados não clássicos, pois a apresentação pode variar muito dependendo da idade de apresentação, do sexo e do modo de herança.[26]Savige J, Storey H, Watson E, et al. Consensus statement on standards and guidelines for the molecular diagnostics of Alport syndrome: refining the ACMG criteria. Eur J Hum Genet. 2021 Aug;29(8):1186-97.
https://www.nature.com/articles/s41431-021-00858-1
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/33854215?tool=bestpractice.com
O diagnóstico é estabelecido pela identificação de uma variante patogênica ou provavelmente patogênica em COL4A3, COL4A4 ou COL4A5.[16]Savige J, Lipska-Zietkiewicz BS, Watson E, et al. Guidelines for genetic testing and management of Alport syndrome. Clin J Am Soc Nephrol. 2022 Jan;17(1):143-54.
https://journals.lww.com/cjasn/fulltext/2022/01000/guidelines_for_genetic_testing_and_management_of.24.aspx
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/34930753?tool=bestpractice.com
[26]Savige J, Storey H, Watson E, et al. Consensus statement on standards and guidelines for the molecular diagnostics of Alport syndrome: refining the ACMG criteria. Eur J Hum Genet. 2021 Aug;29(8):1186-97.
https://www.nature.com/articles/s41431-021-00858-1
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/33854215?tool=bestpractice.com
Encontrar uma variante COL4A3-COL4A5 relevante também indica que outros membros da família devem ser investigados.[26]Savige J, Storey H, Watson E, et al. Consensus statement on standards and guidelines for the molecular diagnostics of Alport syndrome: refining the ACMG criteria. Eur J Hum Genet. 2021 Aug;29(8):1186-97.
https://www.nature.com/articles/s41431-021-00858-1
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/33854215?tool=bestpractice.com
Investigações renais e monitoramento das complicações
A biópsia renal com microscopia eletrônica e análise imuno-histoquímica para colágeno tipo IV permite definir o diagnóstico de síndrome de Alport a ser confirmado na maioria dos casos. Ocasionalmente, a biópsia renal é contraindicada, o que pode impedir a definição de um diagnóstico patológico. Devem-se procurar as alterações microscópicas eletrônicas características de afinamento, espessamento, divisão e lamelação da membrana basal glomerular nas biópsias renais quando a síndrome de Alport for um possível diagnóstico. A ultrassonografia renal também descarta anormalidades estruturais do trato renal que podem sugerir um diagnóstico alternativo.
Investigações de rotina em busca de doença renal também são realizadas. Elas também podem ser usadas para monitorar o declínio da função renal:
Biópsia de pele
A biópsia de pele é menos invasiva que a biópsia renal e, quando estiver disponível, a imuno-histoquímica para colágeno tipo IV poderá ser considerada como parte da abordagem de diagnóstico, embora raramente usada. Ela também é mais rápida que o teste molecular. A ausência total da coloração de alfa-5(IV) na membrana basal epidérmica é observada em homens, e a ausência focal (ou distribuição em mosaico) em mulheres é observada em 50% a 60% das famílias.[34]Gubler MC. Diagnosis of Alport syndrome without biopsy? Pediatr Nephrol. 2007 May;22(5):621-5.
http://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/17143627?tool=bestpractice.com
A biópsia de pele não é muito útil nas formas autossômicas da síndrome de Alport.